nefrНефрологияNephrology (Saint-Petersburg)1561-62742541-9439Pavlov First Saint-Petersburg State Medical University10.24884/1561-6274-2017-21-6-86-92nefr-317Research ArticleСЛУЧАЙ ИЗ ПРАКТИКИPRACTICAL NOTESУСПЕШНОЕ ЛЕЧЕНИЕ ИММУНОТАКТОИДНОЙ ГЛОМЕРУЛОПАТИИ У ПАЦИЕНТА С МНОЖЕСТВЕННОЙ МИЕЛОМОЙA SUCCESSFUL TREATMENT OF IMMUNOTACTOID GLOMERULOPATHY IN A PATITNT WITH MULTIPLE MYELOMAРехтинаИ. Г.RekhtinaI. G.

Рехтина Ирина Германовна - доктор медицинских наук, научно-клиническое отделение полиорганной патологии и гемодиализа, ведущий научный сотрудник.

125167, Москва, Новый Зыковский пр., д. 4, +7(495) 613-49-66

Irina G. Rekhtina - MD, PhD, DMedSci, Leading scientific worker, Department of Nephrology.

125167, Moscow, Novi Zikovski pr. 4, +7(495) 613-49-66

rekhtina.i@blood.ruМенделееваЛ. П.MendeleevaL. P.

Менделеева Лариса Павловна - доктор медицинских наук, профессор, научно-клиническое отделение высокодозной химиотерапии парапротеинемических гемобластозов, заведующая отделением; заместитель генерального директора по научной работе и инновациям.

Larisa P. Mendeleeva - MD, PhD, DMedSci, Prof., Head of the department; Deputy Director General for Research and Innovation.

125167, Moscow, Novi Zikovski pr. 4, +7(495) 613-26-25

mendeleeva.l@blood.ruРыбкоЕ. В.RybkoE. V.

Рыбко Евгения Валерьевна - научно-клиническое отделение полиорганной патологии и гемодиализа, аспирант.

125167, Москва, Новый Зыковский пр., д. 4, +7(903) 543-21-67

Evgeniya V. Rybko - Postgraduate student, Department of Nephrology.

Russia, 125167, Moscow, Novi Zikovski pr. 4, +7 (903) 543-21-67

rybko.evgeniya@mail.ruПовивайтитеП. Е.PovivaititeP. E.

Повивайтите Патриция Едмундовна - кандидат биологических наук, отделение экспериментальной патоморфологии, заведующая отделением.

344000, Ростов-на-Дону, ул. Благодатная, д. 170а, +7 (863) 222-04-24

Patricia E. Povivaitite - MD, PhD, Department of Pathology, Head of the department.

344000, Rostov-on-Don, Blagodatnaya st., 170a, +7 (863) 222-04-24 

povpe@yandex.ruГематологический научный центрРоссияNational Research Center for HematologyRussian FederationПатолого-анатомическое бюро Ростовской областиРоссияRegional Bureau of Pathology, Rostov Region of the Russian FederationRussian Federation2017281120172168692Copyright © Рехтина И.Г., Менделеева Л.П., Рыбко Е.В., Повивайтите П.Е., 20172017Рехтина И.Г., Менделеева Л.П., Рыбко Е.В., Повивайтите П.Е.Rekhtina I.G., Mendeleeva L.P., Rybko E.V., Povivaitite P.E.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://journal.nephrolog.ru/jour/article/view/317

Случаи иммунотактоидной гломерулопатии (ИТГ) у больных с множественной миеломой (ММ) крайне редки. Мы представляем клиническое наблюдение больной с ММ с секрецией парапротеина Gκ, у которой развились нефротический синдром, макрогематурия и острое повреждение почек. В биоптате почки в гломерулярной базальной мембране выявлены микротрубочки диаметром 19 нм, организованные в пучки. В результате терапии по программе бортезомиб, циклофосфамид, дексаметазон (BorCyDex) была  достигнута полная ремиссия ММ и ИТГ с полным восстановлением функции почек. Методом повторной биопсии была  доказана резорбция депозитов. В последующем больной была  выполнена аутотрансплантация гемопоэтических стволовых клеток  крови  (ауто-ТГСК). Через 2 года  развился иммунохимический рецидив ММ, признаки нефропатии появились через 4 года  после ауто-ТГСК. В биоптате почки в период рецидива ММ вновь  была  диагностирована ИТГ c толщиной микротрубочек 11–12 нм. Особенностью нашего случая была обильная инфильтрация клубочков лимфоидными клетками с обтурацией просвета капилляров. Мы рассматриваем скопление лимфоидных клеток в просвете капилляров клубочков как особый вариант опухолевого поражения почек при ММ. Лимфоидные клетки  имели признаки плазматизации, в некоторых из них были обнаружены скопления микротрубочек, аналогичных депозитам в почке. Полученные данные подтверждают, что микротрубочки формируются в плазматических клетках, находящихся в просвете клубочковых капилляров, с последующей их миграцией в структуры почки.

ITG (immunotactoid glomerulopathy) cases in patients with multiple myeloma (MM) are extremely rare. We present a clinical case of a patient with MM Gκ who developed nephrotic syndrome, macrohematuria and acute kidney injury. Kidney biopsy revealed microtubules in glomerular basement membrane 19 nm in diameter, organized in bundles. The patient was treated with bortezomib, cyclophosphamide and  dexamethasone (BorCyDex) and  achived complete remission after  6 cycles of therapy with a complete renal  function recovery. Repeated renal  biopsy has  revealed a complete resorption of the deposits. Later the patient has  received autologous hematopoietic stem cells  transplantation (auto-HSCT). After 2 years, an immunochemical relapse of MM has  developed. Nephropathy signs have appeared 4 years after  auto-HSCT, ITG was diagnosed again on kidney biopsy during MM relapse with microtubules 11-12 nm in diameter. A special characteristic of our case was excessive glomerular infiltration by the lymphoid cells  with capillary lumen  obstruction. We consider the build-up of lymphoid cells  in the glomerulal capillaries lumen  as a special variant  of renal  tumor lesion  in MM. Lymphoid cells  had  signs of plasmatization. Bundles of microtubules, similar to the deposits in kidneys, were revealed in some of lymphoid cells. The data obtained confirm that microtubules are formed in plasma cells that situated in the lumen  of glomerular capillary vessels and later migrate into renal structures.

иммунотактоидная гломерулопатиямножественная миеломаImmunotactoid glomerulopathymultiple myelomaReferencesRoodIM, LieverseLG, SteenbergenEJ еtal. Spontaneous remission of immunotactoid glomerulopathy. Neth J Med 2011; 69(7): 341-344RoodIM, LieverseLG, SteenbergenEJ еtal. Spontaneous remission of immunotactoid glomerulopathy. Neth J Med 2011; 69(7): 341-344Bridoux F, Hugue V, Coldefy O еt al. Fibrillary glomerulonephritis and immunotactoid (microtubular) glomerulopathy are associated with distinct immunologic features. Kidney Int 2002; 62: 1764-1775. doi: 10.1046/j.1523-1755.2002.00628.xBridoux F, Hugue V, Coldefy O еt al. Fibrillary glomerulonephritis and immunotactoid (microtubular) glomerulopathy are associated with distinct immunologic features. Kidney Int 2002; 62: 1764-1775. doi: 10.1046/j.1523-1755.2002.00628.xJen K-Y, Fix OK, Foster EN еt al. Monoclonal light chain deposits within the stomach manifesting as immunotactoid gastropathy. Ultrastruct Pathol 2015; 39: 62-68. doi: 10.3109/01913123.2014.939796Jen K-Y, Fix OK, Foster EN еt al. Monoclonal light chain deposits within the stomach manifesting as immunotactoid gastropathy. Ultrastruct Pathol 2015; 39: 62-68. doi: 10.3109/01913123.2014.939796Nasr SH, Fidler ME, Cornell LD et al. Immunotactoid glomerulopathy: clinicopathologic and proteomic study. Nephrol Dial Transplant 2012; 27: 4137-4146. doi: 10.1093/ndt/gfs348Nasr SH, Fidler ME, Cornell LD et al. Immunotactoid glomerulopathy: clinicopathologic and proteomic study. Nephrol Dial Transplant 2012; 27: 4137-4146. doi: 10.1093/ndt/gfs348Guiard E, Karras A, Plaisier E et al. Patterns of noncryoglobulinemic glomerulonephritis with monoclonal Ig deposits: correlation with IgG subclass and response to rituximab. Clin J Am Soc Nephrol 2011; 6: 1609-1616. doi: 10.2215/CJN.10611110Guiard E, Karras A, Plaisier E et al. Patterns of noncryoglobulinemic glomerulonephritis with monoclonal Ig deposits: correlation with IgG subclass and response to rituximab. Clin J Am Soc Nephrol 2011; 6: 1609-1616. doi: 10.2215/CJN.10611110Poitou-Verkinder AL, Francois A, Drieux F et al. The spectrum of kidney pathology in B-cell chronic lymphocytic leukemia/ small lymphocytic lymphoma: a 25-year multicenter experience. PLoS One 2015; 10(3): e0119156. doi: 10.1371/journal.pone.0119156Poitou-Verkinder AL, Francois A, Drieux F et al. The spectrum of kidney pathology in B-cell chronic lymphocytic leukemia/ small lymphocytic lymphoma: a 25-year multicenter experience. PLoS One 2015; 10(3): e0119156. doi: 10.1371/journal.pone.0119156Jabur WL, Saeed HM, Abdulla K. Plasma cell dyscrasia; LCDD vs immunotactoid glomerulopathy. Saudi Journal of Kidney Diseases and Transplantation 2008; 19(5): 802-805Jabur WL, Saeed HM, Abdulla K. Plasma cell dyscrasia; LCDD vs immunotactoid glomerulopathy. Saudi Journal of Kidney Diseases and Transplantation 2008; 19(5): 802-805Nasr SH, Valeri AM, Sethi S et al. Clinicopathologic Correlations in Multiple Myeloma: A case series of 190 patients with kidney biopsies. Am J Kidney Dis 2012; 59(6): 786-794. doi: 10.1053/j.ajkd.2011.12.028Nasr SH, Valeri AM, Sethi S et al. Clinicopathologic Correlations in Multiple Myeloma: A case series of 190 patients with kidney biopsies. Am J Kidney Dis 2012; 59(6): 786-794. doi: 10.1053/j.ajkd.2011.12.028Castro JE, Diaz-Perez JA, Barajas-Gamboa JS et al. Chronic lymphocytic leukemia associated with immunotactoid glomerulopathy: a case report of successful treatment with highdose methylprednisolone in combination with rituximab followed by alemtuzumab. Leuk Lymphoma 2012; 53(9): 1835–1838. doi: 10.3109/10428194.2012.663914Castro JE, Diaz-Perez JA, Barajas-Gamboa JS et al. Chronic lymphocytic leukemia associated with immunotactoid glomerulopathy: a case report of successful treatment with highdose methylprednisolone in combination with rituximab followed by alemtuzumab. Leuk Lymphoma 2012; 53(9): 1835–1838. doi: 10.3109/10428194.2012.663914Xu W, Wang YH, Fan L et al. Prognostic significance of serum immunoglobulin paraprotein in patients with chronic lymphocytic leukemia. Leuk Res 2011; 35(8): 1060-1065. doi: 10.1016/j.leukres.2010.12.005Xu W, Wang YH, Fan L et al. Prognostic significance of serum immunoglobulin paraprotein in patients with chronic lymphocytic leukemia. Leuk Res 2011; 35(8): 1060-1065. doi: 10.1016/j.leukres.2010.12.005Greipp PR, San Miguel J, Durie BG et al. International staging system for multiple myeloma. J Clin Oncol 2005; 23(15): 3412-3420. doi: 10.1200/JCO.2005.04.242Greipp PR, San Miguel J, Durie BG et al. International staging system for multiple myeloma. J Clin Oncol 2005; 23(15): 3412-3420. doi: 10.1200/JCO.2005.04.242Nasr SH, Alobeid BB, Otrakji JA, Markowitz GS. Myeloma cast nephropathy, direct renal infiltration by myeloma, and renal extramedullary hematopoiesis. KidneyInt 2008; 73(4): 517-518. doi: 10.1038/sj.ki.5002416Nasr SH, Alobeid BB, Otrakji JA, Markowitz GS. Myeloma cast nephropathy, direct renal infiltration by myeloma, and renal extramedullary hematopoiesis. KidneyInt 2008; 73(4): 517-518. doi: 10.1038/sj.ki.5002416

The authors declare that there are no conflicts of interest present.